INTRODUÇÃO: Leishmaniose visceral (LV) é zoonose que pode acometer o homem caso este entre no ciclo de transmissão do parasito. Tem alta letalidade em populações de risco e foi identificada em 19 estados brasileiros. A suspeita clínica deve existir em casos de esplenomegalia febril. Diagnóstico laboratorial através de exames sorológicos. A droga de primeira escolha para tratamento é o antimioniato N-metil glucamina (Glucantime). Efeitos colaterais são dose-dependentes e decorrem de ação direta sobre o aparelho cardiovascular, dentre eles distúrbios de repolarização com inversão e achatamento de onda T e aumento do intervalo QT, com possiblidade de deterioração para arritmias. A insuficiência cardíaca (IC) é uma enfermidade que após a injúria inicial, leva o coração a deterioração progressiva da função, com incapacidade de manter a perfusão tecidual adequada, ou fazê-la a custa de elevadas pressões de enchimento ventricular.. Tem elevada morbimortalidade e a mortalidade. No Brasil, as principais causas são isquêmica e hipertensiva, seguida por Chagas. Em revisão, não foram encontrados relatos de caso de IC secundárias ao uso de Glucantime. OBJETIVO: Relatar caso de insuficiência cardíaca por glucantime em paciente com leishmaniose visceral. MÉTODOS: Revisão de prontuário de paciente atendido pelo hospital universitário de Mato Grosso do Sul. RESULTADO: Paciente homem, 41 anos, com diagnostico de leishmaniose visceral. Iniciado tratamento ambulatorial com glucantime, evoluindo no décimo terceiro dia com dispneia aos mínimos esforços, associada a dispneia paroxística noturna, ortopneia e edema de membros inferiores. Ecocardiograma (ECO) transtorácico evidenciou disfunção sistólica discreta do ventrículo esquerdo (fração de ejeção 53% - referência 59-75%) e hipertensão pulmonar discreta, aventando-se o diagnóstico de cardiotoxicidade induzida por glucantime. Instituída terapêutica otimizada para IC com boa resposta clínica. Recebeu alta para seguimento ambulatorial. Após 9 meses, ECO apresentou recuperação da função sistólica. CONCLUSÃO: Glucantime é medicação amplamente utlizada para tratamento de LV. Miocardite medicamentosa é pouco prevalente e evolução para IC é rara. É necessário estudo de série de casos para que se estabeleçam medidas profiláticas para minimizar seus efeitos colaterais. PALAVRAS-CHAVE: miocardiopatia, glucantime, insuficiência cardíaca.