Os cistos gastrointestinais heterotópicos (CGH) são anomalias congênitas decorrentes de células endodérmicas ectópicas indiferenciadas ao longo do trato gastrointestinal. Paciente masculino de 6 anos de idade foi encaminhado para avaliação de um tumor sublingual. Sua mãe relatou que a lesão estava presente desde o nascimento e apresentava aumento gradual de tamanho. O exame intraoral revelou aumento de volume firme a palpação, causando elevação da língua, com mucosa de coloração normal, sem ulceração ou aumento de temperatura. A ressonância magnética com contraste revelou um aumento de volume bilateral bem definida no espaço submandibular. Os diagnósticos diferenciais clínicos incluíram cisto dermóide e epidermóide, bem como cisto do ducto tireoglosso. A lesão foi excisada usando uma abordagem transoral submandibular. A análise histopatológica mostrou cavidade cística revestida por epitélio intestinal colunar, com células caliciformes, juntamente com regiões do epitélio do tipo gástrico. Essas características são consistentes com CGH. O pós-operatório transcorreu sem intercorrências e, após quatro meses de acompanhamento, não há evidência de recidiva da lesão. Os cistos gastrointestinais heterotópicos da cavidade oral, embora raros, necessitam ser reconhecidos devido ao seu potencial para mimetizar lesões orais comuns.
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