INTRODUÇÃO: O angiolipoma é um tumor benigno clinicamente similar a um lipoma, mas o seu grau de vascularização é muito maior quando examinado microscopicamente. É formado por ácidos gordos e elementos vasculares. A neurofibromatose é uma condição hereditária relativamente comum, não tendo preferência por gênero ou raça. A forma mais comum é o tipo I (NF1), também conhecida como Doença de Von Recklinghausen. Caracteriza-se por uma mutação no cromossomo 17q11.2. DESCRIÇÃO DO CASO: Paciente, gênero masculino, 36 anos de idade, melanoderma, compareceu ao Ambulatório de Cirurgia e Traumatologia Buco Maxilo Facial da Universidade Federal de Pernambuco, queixando-se de um aumento de volume na região submandibular direita. Durante a anamnese, se observou que o paciente era portador da Doença de Von Recklinghausen. Clinicamente a lesão apresentava-se bem delimitada, macia à palpação, móvel e indolor, optou-se pelo procedimento cirúrgico sob anestesia local. Inicialmente foi realizada uma incisão vertical, divulsão dos tecidos miocutâneos, ressecção da lesão e sutura com fio de nylon, a pontos separados. A peça cirúrgica foi encaminhada a Unidade de Anatomia Patológica do Hospital das Clínicas na Universidade Federal de Pernambuco, onde confirmou-se o diagnóstico de angiolipoma. DISCUSSÃO: O angiolipoma ocorre principalmente no tronco e extremidades e é rara na região da cabeça e pescoço. Somado a isso, na neurofibromatose do tipo 1 as manifestações mais comuns são, manchas café com leite, efélides e neurofibromas, nódulos de Lisch e displasias ósseas. CONCLUSÃO: O tratamento se apresentou de forma favorável em relação ao caso. Concluindo que, é de suma importância que o Cirurgião-Dentista esteja atento aos sinais e sintomas característicos da NF1 para firmar um diagnóstico correto, tanto em pacientes que já apresentam a doença quanto naqueles sob o risco de desenvolvê-la.
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