Introdução: Cefepime é uma cefalosporina de quarta geração que apresenta atividade contra organismos gram-positivos e negativos. É utilizada no tratamento de infecções do trato respiratório, gastrointestinal e urinário, pele e partes moles.Sua principal via de excreção é renal, com meia vida aproximada de 2 horas nos pacientes com função renal preservada. Um de seus efeitos adversos é a neurotoxicidade, fato comprovado pelo crescente número de casos relatados de encefalopatia por cefepime na literatura; havendo maior prevalência nos pacientes com disfunção renal e idade acima de 50 anos. Pode ocasionar desde confusão menta até EMNC. Objetivo: Com este relato de caso buscamos trazer o diagnóstico de encefalopatia por cefepime como um dos diferenciais naqueles pacientes que estejam em uso de antibioticoterapia de amplo espectro e apresentam alteração do nível de consciência.Caso: MCR, 68 anos, portadora de mieloma múltiplo e doença renal crônica (DRC).Após realização de quimioterapia apresentou agudização da DRC e quadro de neutropenia febril. Iniciado cefepime com dose ajustada para função renal. No quarto dia de internação iniciou com confusão mental, mioclonias multi-segmentares e rebaixamento do nível de consciência. Dois dias após foi realizado eletroencefalograma (EEG) que constatou a presença de ondas agudas trifásicas generalizadas periódicas, com frequência de 3Hz, compatível com status epilepticus não convulsivo.Sendo assim, foi trocado antibiótico para meropenem, realizada dose de ataque de benzodiazepínico, hidantalização e sedação continua. Em monitorização com videoeletroencefalograma, verificou-se desaparecimento do padrão periódico do traçado, permanecendo a atividade de base desorganizada e algumas ondas com morfologia trifásica. Quatro dias após, houve normalização do traçado eletroencefalográfico e melhora neurológica progressiva. Ao completar sete dias de a suspensão do cefepime, apresentou despertar efetivo e recebeu alta hospitalar.Conclusão: Diante do crescente uso de antibioticoterapia de amplo espectro, destaca-se a importância de aventar o diagnóstico de encefalopatia por cefepime como um evento cada vez mais comum em nosso meio e frequentemente negligenciado.